Very late (>10 years) relapse of childhood acute lymphoblastic leukemia. Cases report and review of the Literature - Université Clermont Auvergne Accéder directement au contenu
Mémoire D'étudiant Année : 2020

Very late (>10 years) relapse of childhood acute lymphoblastic leukemia. Cases report and review of the Literature

Résumé

Background: in France, 400 new cases of childhood acute lymphoblastic leukemia (ALL) are diagnosed every year. The risk of relapse decreases steadily, and 5-year event-free survival is considered a cure rate. However, approximately 2% of patients relapse after 5 years. Limited data is available for very late relapses (>10 years) and it was difficult to know if they had the same leukemia. To identify risk factors and analyze these patients’ outcomes, we report on 17 French patients and literature review. Materials and methods: to identify patients with very late relapse, the databases of pediatrics and adults hematologic centers were analyzed. Children who relapsed more than 10 years after the diagnosis were included. A literature search of the different databases online identified data published between 1970 and 2020 including all cases of these late relapses. Results: we included 17 patients with initial ALL diagnosis between 1988 and 2008. Three patients had a genetic predisposition. The mean delay between initial diagnosis and relapse was 12.9 years (10.2–29.6). Two patients had biological material to confirm the relapse. Eleven patients were treated by chemotherapy and 6 received hematopoietic stem cell transplantation (HSCT). Thirteen patients were alive with a median follow-up at 3.5 years (0–14). We found 50 cases of these relapse in the literature with a median interval between diagnosis and relapse at 12.4 years (10–34). Twenty-nine patients were treated with chemotherapy and 18 received HSCT. Twenty-four patients were alive, and the median follow-up at 2.1 years (0–9.5). Discussion: few data concerning very late relapses of childhood ALL is available even in countries where long term follow-up is performed. To our knowledge, these 17 cases of relapse of childhood ALL after 10 years are the most important series described. Initial ALL were considered as having good prognosis, and data from the literature and our series suggest that patients with very late relapse can still be cured with conventional chemotherapy. The lack of data does not allow us to define how to manage them. It would be advisable to raise awareness among pediatric and adult teams to keep the clinical and biological data on these very late relapses up to date.
CONTEXTE : en France, environ 400 nouveaux cas/an de leucémies aiguës lymphoblastiques (LAL) sont diagnostiqués avant 18 ans. Le taux de guérison est d’environ 90 %. Moins de 20 % des patients rechutent, principalement dans les mois suivant la fin du traitement (< 2 % des patients rechutent après 5 ans). Cependant, de rares cas de rechutes très tardives après 10 ans sont décrits. OBJECTIF : nous présentons une cohorte pédiatrique française et une revue de la littérature de patients traités pour une LAL dans l’enfance, rechutant plus de 10 ans après, afin d'identifier des facteurs de risque et connaître leur devenir. MÉTHODE : nous avons sollicité les centres d’hématologie français pédiatriques et adultes, la cohorte Leucémie de l’Enfant et de l’Adolescent et les référents des protocoles thérapeutiques des LAL en France entre 1980 et 2020. Nous avons inclus les patients mineurs au diagnostic, ayant rechuté plus de 10 ans après, sans preuve biologique de LAL secondaire. RÉSULTATS : cinquante cas ont été retrouvés dans la littérature (1984-2017). En France, entre 1988 et 2008, 17 patients pris en charge pour une LAL B (13) ou T (4) ont rechuté très tardivement (médiane de 12,9 ans). Sept patients avaient des critères de mauvais pronostic, 3 une prédisposition génétique aux LAL. Treize rechutes étaient médullaires isolées versus 4 rechutes combinées. La médiane de suivi après rechute était de 3,5 ans (4 patients décédés). CONCLUSION : les rechutes de LAL pédiatriques après 10 ans sont extrêmement rares. Caractériser les clones leucémiques en biologie moléculaire au diagnostic et conserver du matériel permettant de confirmer la rechute est primordial (possible pour un patient dans notre série). La continuité du parcours de soins (pédiatrie et médecine adulte) et la création d’une cohorte nationale amélioreraient le recensement précis des données pour identifier les facteurs de risque et proposer une thérapie adaptée.
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Dates et versions

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Identifiants

  • HAL Id : dumas-04052302 , version 1

Citer

Joris Bonnet. Very late (>10 years) relapse of childhood acute lymphoblastic leukemia. Cases report and review of the Literature. Médecine humaine et pathologie. 2020. ⟨dumas-04052302⟩
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